DOI: 10.20986/resed.2019.3725/2019
NOTA CLÍNICA
Pioderma gangrenoso, complicación infrecuente en la neuroestimulación medular
Pyoderma gangrenosum, undocumented complication of a spinal cord stimulation
M. A. Ramírez Huaranga1, M. García Arpa2, D. Bellido Pastrana3, C. C. Ramos Rodríguez4, I. V. de la Rocha Vedia1 y C. A. Jaramillo Tascón1
1Unidad de Tratamiento del Dolor Crónico. Hospital General Universitario de Ciudad Real, España. 2Dermatología. Hospital General Universitario de Ciudad Real, España. 3Medicina Interna. Hospital General Universitario de Ciudad Real, España. 4Patología. Hospital General Universitario de Ciudad Real, España
Recibido: 17-02-2019
Aceptado: 29-04-2019
Correspondencia: Marco Aurelio Ramírez Huaranga
hurauma@hotmail.com
ABSTRACT
Pyoderma gangrenosum (PG) is a rare and painful skin disease with unpredictable treatment response. The lesions are recurrent and occur in areas that have suffered previous trauma. Some cases have been related to different types of surgeries and it is usually underdiagnosed and erroneously classified as an infectious process. The implantation of a neurostimulation system is a surgical procedure with several possible complications, usually infectious but also non-infectious such as hypersensitivity reactions but there is no description of PG.
We report a patient with a post-surgical complex regional pain syndrome in both feet that develops a necrotic, pustular, erythematous and painful lesion after the implantation of a spinal cord stimulation which was diagnosed as PG and correctly treated thanks to a multidisciplinary approach.
Key words: Pyoderma gangrenosum, neutrophilic dermatosis, spinal cord stimulation, surgical complications.
RESUMEN
El pioderma gangrenoso (PG) es una enfermedad cutánea rara y dolorosa con una respuesta de tratamiento impredecible. Las lesiones son recurrentes y ocurren en áreas que han sufrido traumas previos. Algunos casos se han relacionado con diferentes tipos de cirugías y, por lo general, no se diagnostican correctamente y se clasifican erróneamente como un proceso infeccioso. La implantación de un sistema de neuroestimulación es un procedimiento quirúrgico con varias complicaciones posibles, generalmente infecciosas, pero también no infecciosas, como reacciones de hipersensibilidad, pero no hay una descripción de la PG.
Presentamos un paciente con un síndrome de dolor regional complejo posquirúrgico en ambos pies que desarrolla una lesión necrótica, pustulosa, eritematosa y dolorosa después del implante de un sistema de neuroestimulación medular que se diagnosticó como PG y se trató correctamente gracias a un enfoque multidisciplinario.
Palabras clave: Pioderma gangrenoso, dermatosis neutrofílica, neuroestimulación medular, complicaciones quirúrgicas.
INTRODUCCIÓN
El pioderma gangrenoso (PG) es una enfermedad rara, dolorosa, de difícil diagnóstico y con una respuesta impredecible al tratamiento. Se caracteriza por la presencia de pústulas eritematosas simples o múltiples que progresan rápidamente a úlceras necróticas con un borde violeta deprimido. Tiene una incidencia de 2-3/1.000.000 personas-año y ocurre con mayor frecuencia entre la tercera y quinta década de la vida con predominio del sexo femenino. Los tratamientos habituales son corticoides e inmunosupresores, generalmente ciclosporina (1,2). Entre el 50 y el 70 % están asociadas con enfermedades sistémicas inflamatorias, sin embargo, en una publicación de Ruocco y cols. describieron la presencia de PG idiopática en el 25 % de los casos (3). Las lesiones típicas son recurrentes y en el 50 % de los casos ocurren en áreas que han sufrido traumas previos, proceso conocido como fenómeno de Patergia (4). Histológicamente es una dermatosis neutrofílica (5). Un grupo de casos descritos en la literatura se han relacionado con diferentes tipos de cirugías y, por lo general, se diagnostica de forma incorrecta y se clasifica erróneamente como un proceso infeccioso. Por lo tanto, el reconocimiento temprano de esta entidad evitará limpiezas quirúrgicas innecesarias que terminan empeorando la lesión. En pacientes con antecedentes de pioderma gangrenoso, se recomienda una intervención rápida y menos traumática con incisiones pequeñas, suturas sin mucha tensión y tratamiento profiláctico con corticoides y ciclosporina (3,6,7).
CASO CLÍNICO
Mujer de 48 años, con antecedentes de hipotiroidismo autoinmune, intervenciones quirúrgicas múltiples y artrodesis por pie cavo y dedos en martillo. Después de estas cirugías presentó una aparente infección postquirúrgica que fue tratada con múltiples esquemas de antibióticos (ATB) con escasa respuesta y cultivos negativos, por lo que fue catalogado como posible rechazo al material de osteosíntesis y se decidió retirarlo. Todas estas cirugías causaron un síndrome de dolor regional complejo con dolor neuropático crónico en ambos pies con un EVA entre 8-9/10 y una limitación funcional secundaria al dolor y múltiples cicatrices quirúrgicas. Se pautó secuencialmente pregabalina, opioides menores y mayores a dosis medias-altas sin control analgésico, por lo que se realizó radiofrecuencia pulsada del nervio ciático con un alivio del 80 % (EVA 1-2/10) de 3-4 meses de duración. Finalmente, se implantó un sistema de neuroestimulación medular, consiguiendo una mejoría clínica muy significativa y mantenida (EVA 1/10). Sin embargo, 4 días después del implante, desarrolló una lesión necrótica, pustulosa, eritematosa y dolorosa en el área quirúrgica lumbar con elevación de reactantes de fase aguda. Se trató inicialmente como una infección quirúrgica, se tomaron varias muestras para el cultivo y biopsias, se realizó una limpieza quirúrgica de la herida y se estableció ATB de amplio espectro, pero, a pesar de esto, las lesiones progresaron. Por lo tanto, ante la mala respuesta, los resultados negativos de los cultivos, el infiltrado inflamatorio neutrofílico y la necrosis observada en las biopsias de piel, se consideró la posibilidad de pioderma gangrenoso. En consenso multidisciplinario se decidió interrumpir el ATB e iniciar corticoides (prednisona) a 0,5 mg/kg/día con una rápida mejora analítica y clínica de la lesión (Figura 1). Se realizó un estudio completo, excluyendo la presencia de enfermedades inflamatorias sistémicas, vasculitis o procesos linfoproliferativos. Al iniciar con la reducción de corticoides (< 20 mg prednisona/día), aparecieron nuevas lesiones en diferentes áreas (región maleolar, antebrazo, manos y cuello) con dolor intenso (EVA 9/10) (Figura 2), por lo que se asoció al tratamiento del PG varios tipos de inmunosupresores de forma secuencial (metotrexato, ciclosporina, infliximab, adalimumab, uztekinumab, gammaglobulinas y finalmente anakinra). Con este último tratamiento y la retirada del Sistema de neuroestimulación se consiguió la desaparición progresiva de todas las lesiones inflamatorias de la piel.
Actualmente, la paciente se mantiene estable con tratamiento inmunosupresor (anakinra y corticoides a dosis bajas), tramadol/paracetamol y radiofrecuencia pulsada del nervio ciático periódicamente cada 4 meses.
DISCUSIÓN
Las complicaciones inflamatorias no infecciosas descritas después de la implantación de un sistema de neuroestimulación están infradiagnosticadas (0,1 %), principalmente porque se incluyen en el diagnóstico diferencial de las complicaciones (8,9). Las más habituales son las reacciones de hipersensibilidad, estas pueden manifestarse como dermatitis de contacto, reacciones granulomatosas y reacciones a cuerpos extraños con formación de células gigantes. En estos casos, el estudio histológico será esencial para diferenciar una respuesta inflamatoria de un proceso infeccioso y el tratamiento definitivo consistirá en la retirada del sistema (10,11). Sin embargo, hasta la fecha de la revisión, no hay nada publicado sobre la aparición de un pioderma gangrenoso después del implante de un sistema de neuroestimulación medular. En el presente caso, esto fue el factor desencadenante de la activación de una enfermedad inflamatoria de la piel que se perpetuó con muchos brotes cutáneos dolorosos hasta que se consiguió un tratamiento inmunosupresor efectivo y se retiró el sistema. Probablemente, las lesiones cutáneas iniciales después de las cirugías de los pies también podrían haber sido una manifestación de PG, pero no será posible saberlo porque no se realizó una biopsia de las lesiones.
Concluimos que la implantación de un sistema deneuroestimulación medular fue el desencadenante de una enfermedad inflamatoria de la piel que se diagnosticó y trató correctamente gracias a un abordaje multidisciplinario.
AGRADECIMIENTOS
Agradecimiento a la dedicación de todo el equipo multidisciplinario de la Unidad del Dolor.
CONFLICTO DE INTERESES
Los autores de este artículo manifiestan que no han recibido ningún tipo de apoyo financiero ni presentan algún tipo de conflicto de interés.
BIBLIOGRAFÍA